早期手势及运动对孤独症谱系障碍儿童语言沟通的影响

李锦卉 赵瑾珠 吴丹丹 胡聪 胡琛 郝燕

孤独症谱系障碍（autism spectrum disorder，ASD）是严重的神经发育性障碍，其患病率日益增长。美国ASD患病率已达2.3%。我国ASD患病率也达0.7%，总人数超过1000万[1，2]。在发育早期进行干预对改善ASD患者预后意义重大[3]，早期识别和精准诊断是实施ASD干预的关键。目前，ASD儿童的识别和诊断主要依赖于经验丰富的儿科医师，尚缺乏生物学标记。尽管婴儿期大脑发育及功能异常可作为潜在的ASD生物学预测指标[4，5]，但因其检测成本昂贵且操作复杂，在广大地区尤其是基层机构应用受限。

近年来，探索手势在ASD早期识别中的作用已成为研究热点。非语言技能，尤其是手势是婴幼儿未来语言和沟通能力的强有力预测因子。ASD儿童在早期表现出手势习得和使用缺陷[6]。“指”这一手势缺陷可能是ASD儿童早期的潜在标记，然而相关研究较少，且有关ASD儿童的手势数量及类型研究结论尚不统一[7～10]。此外，部分ASD儿童早期还表现出运动能力缺陷，儿童早期运动发展与语言发展密切相关，早期手势是衡量儿童大运动和精细动作发展的重要内容[11～13]。因此，探索ASD儿童早期手势、运动和语言沟通间的关系，有助于ASD早期发育行为标记的识别，为ASD儿童早期干预提供新思路。

目前，我国广泛使用的Gesell发育诊断量表[14]和儿童神经心理行为量表[15]（children neuropsychological and behavioral scale-revision 2016，CNBS-R 2016）不仅可以评估大运动、精细运动、语言、适应能力和社会行为等能区的发育情况，还包含儿童早期主要手势的发展情况。Gesell发育诊断量表是国际经典的儿童发育评估量表，但非中国常模。CNBS-R 2016是我国本土自主研发，适合我国文化背景，更符合我国儿童发育特点的发育评估工具。本研究拟使用CNBS-R 2016量表评估儿童的手势、运动及语言沟通能力，对比ASD儿童与典型发育（typically developing，TD）儿童的早期手势特点，进一步探索手势、运动与ASD语言沟通水平间的关系，为ASD的早期识别和干预提供科学线索。

2.1 研究对象

选取2019年8月～2021年3月华中科技大学同济医学院附属同济医院儿童保健科就诊的18～36月龄ASD儿童为病例组，同期来院健康体检的TD儿童为对照组，各103人。ASD儿童纳入标准：①符合《精神疾病诊断与统计手册（第五版）》（the fifth revision of the diagnostic and statistical manual of mental disorders，DSM-Ⅴ）诊断标准；
②自闭症诊断观察量表-第2版（autism diagnostic observation schedule-second edition，ADOS-2）评估，得分超过ASD诊断阈值；
③父母知情同意，且获得完整病历资料。排除标准：①听力障碍、视力障碍；
②严重躯体疾病无法配合测试；
③其他发育障碍性疾病；
④父母拒绝参加或因突发原因无法按时测评。TD儿童纳入标准：①CNBS-R 2016测评中总发育商（developmental quotients，DQ）和各能区DQ均为正常值；
②与ASD组儿童性别、智龄相匹配。排除标准：①严重的神经、精神疾病和先天发育畸形等；
②父母拒绝参加或因突发原因无法参加测评者。ASD和TD儿童均进行CNBS-R 2016评估，记录其智龄。两组儿童按性别、智龄±1月进行1:1对照匹配。

2.2 研究方法

利用CNBS-R 2016记录0～24月龄儿童早期手势发展情况。8个手势分别为手势表示、欢迎、再见、不要、给、指、抱抱和分享，来源于语言、社会行为、警示行为3个领域。通过记1分，不通过记0分，其中社会行为领域为反向计分。根据其内涵分为指示性手势和表征性手势，其中给、指、分享为指示性手势，其余为表征性手势。

2.3 统计分析

本研究符合非正态分布的计量资料使用中位数（25，75）描述，计数资料采用频数（n）和百分比（%）进行统计描述。应用SPSS 26.0软件，用曼-惠特尼U检验比较两连续变量间的差异，用卡方检验比较两分类变量的构成比差异。应用点二列相关分析，检验手势和运动及语言沟通的相关性。应用AMOS 26.0软件，采用验证因子和结构方程模型分析方法，探究手势、运动和语言沟通间的关系和影响路径。P＜0.05为差异显著。

3.1 被试人口统计学和发育特征

ASD儿童的总发育商和分量表发育商均显著低于TD儿童（P＜0.05）。其中，ASD儿童大运动发育商为正常，其余能区均落后，语言发育迟缓尤为突出。此外，ASD儿童的警示行为中位数为24分，显著高于TD儿童（P＜0.05），见表1。

表1 被试人口统计学和发育特征 [M（25，75）]

3.2 ASD和TD儿童的手势通过情况和类型分布

对ASD和TD两组儿童的手势通过率进行对比分析，发现两组儿童在抱抱通过率上无明显差异（P=0.25），其余手势的通过率均表现为TD儿童显著优于ASD儿童（P＜0.05）。从手势类型上分析，不论是指示性手势还是表征性手势，ASD儿童的通过人数显著落后于TD儿童（P＜0.05），见表2。

表2 儿童的手势通过情况和类型分布对比[n（%）]

对ASD组儿童的手势分布情况进行对比分析，发现46.60%（48名）ASD儿童的指示性和表征性手势均受损，仅17.47%（18名）发展正常。ASD儿童的指示性手势受损显著高于表征性手势（P＜0.05），提示ASD儿童指示性手势的损伤更严重。

3.3 ASD儿童的手势、运动及语言沟通间的相关性

对ASD儿童的手势、运动和语言沟通间的相关性进行分析，发现指示性手势（分享）与精细运动呈显著相关（r=0.48）；
指示性手势（给、指、分享）与语言呈显著相关（r= 0.45，0.40，0.47）；
指示性手势（给）与社会行为（沟通）呈显著相关（r=0.44）。抱抱与运动和语言沟通的相关性均无显著差异（P＞0.05）。此外，粗大和精细运动均与语言和社会行为（沟通）呈正相关(r=0.40～0.53)，见表3。

在验证性因子分析中，除抱抱的因子载荷没有显著差异外，其他均有显著差异（P＜0.05），通过修正指标卡方值（modification indices，MI）对残差间互不独立的指标进行调整，去掉“不要”的项目，其余手势均进入结构方程模型。拟合效果尚可，χ2/df =2.0，比较拟合指数（comparative fit index，CFI）=0.89，拟合优度指数（goodness-of-fit index，GFI）=0.90，渐进均方根误差（root mean square error of approximation，RMSEA ）=0.09（参考标准：χ2/df＜3，CFI＞0.90，GFI＞0.90，RMSEA＜0.10）。

引入路径分析，并对模型进行拟合修正，最终模型如图1所示。最终模型拟合效果较好，χ2/df=2.0，CFI=0.90，GFI=0.90，RMSEA=0.09。ASD儿童的语言沟通能力受两条路径影响，第一条是运动→语言沟通，路径系数为0.47（P＜0.05）；
第二条是指示性手势→语言沟通，路径系数为0.69（P＜0.05）。指示性手势和运动技能均可直接影响ASD儿童的语言沟通水平；
运动技能可通过指示性手势间接影响ASD儿童的语言沟通水平。此外，表征性手势与语言沟通之间路径系数为-0.05（P=0.83），即未发现表征性手势对ASD儿童的语言沟通能力有明显影响。

手势受损可能是ASD儿童的早期发育行为特征之一。本研究发现，使用CNBS-R 2016评估ASD儿童的指示性手势和表征性手势发展均显著落后于TD儿童，尤其以给、指及分享指示性手势受损最突出。与既往研究结果类似，ASD儿童手势的使用率远低于TD儿童[10]；
Colgan等[16]回顾性分析了9～12个月龄ASD和TD儿童的手势情况，发现ASD儿童的手势类型较TD儿童明显减少，提示早期手势受损可作为早期识别ASD的潜在标志，有助于ASD的早发现和早诊断。

ASD儿童的指示性手势受损比表征性手势可能更严重。本研究ASD儿童的表征性手势通过率（53.39%）显著高于指示性手势（17.47%），与既往研究结果相似。ASD儿童的手势受损主要为指示性手势，如指向[17]。指示性手势的发展始于儿童早期父母应用手势同儿童交流，正常儿童在1岁时便会用食指指物或人以吸引父母注意[18]，而ASD儿童难以与父母维持共同关注和有效互动，丧失了早期学习和使用手势的机会，导致语言和社交沟通困难。依据沟通动机，指示性手势可分为祈使性和陈述性手势，其中祈使性手势是以达到自己的要求或吸引别人注意力为目的，而陈述性手势是儿童试图吸引别人注意力并进一步分享，如“展示”手势。陈述性手势的社交要求更高[19]，这可能是该类手势在ASD儿童中受损明显的原因。ASD和语言发育迟缓的高风险婴幼儿在生命早期均可表现出手势发展异常，但随着时间的推移，两类儿童的手势发展速率有差异。其中，ASD儿童表现出持续的手势发展落后现象，需对语言发育迟缓高风险婴幼儿的手势进行频繁、反复的监测[20]，从而更好地鉴别ASD和语言发育迟缓儿童。此外，部分ASD儿童可使用少许手势，但其质量仍较正常儿童差，表现在产生速度、清晰度及语言同步性等方面[21]。ASD儿童早期手势数量、类型、使用质量及发展轨迹等方面的研究有待进一步深入，为早期手势的监测和ASD识别提供更多证据。

既往相关研究多探讨ASD儿童的运动或手势发展与语言沟通的关系。ASD儿童的早期运动和手势发展存在损伤[22，23]、有意义的手势模仿减少、无意义手势增多等现象[24]。此外，ASD儿童的手势发展及运动技能均与语言沟通密切相关，其早期手势在语言沟通发展中起重要作用[25]；
ASD儿童在6～24月龄精细运动技能增长速率较正常儿童缓慢，且与其3岁时语言沟通技能密切相关[26]。儿童语言沟通发展同时需要手势和运动等多种技能参与[27]。本研究基于ASD儿童的手势、运动和语言沟通发展水平，在分析两两关系的基础上，深入探讨了3者间的相互作用路径。结构方程模型结果提示，指示性手势和运动均对语言沟通有直接影响，且运动技能可通过指示性手势对语言沟通水平产生间接影响。研究结果提示，综合考虑指示性手势、运动技能及语言沟通3项发育特征，并将其作为ASD早期识别标记，可能有助于ASD早期识别。同时，本研究结果对ASD的早期干预也有提示意义。李杨韬等[28]设计了一套以手势为核心的人机交互训练系统，用于ASD认知辅助训练，但其训练效果研究尚缺乏。本研究提示，早期手势训练能提供一种重要的非语言交流手段，同时可以加强语言能力，促进其社交技能的提高。

综上，本研究发现ASD儿童的早期识别需结合多种发育特征。其中，指示性手势和运动可能是ASD早期识别的有效标记。本研究对ASD早期发育标记进行初步探索，但针对手势、运动和语言沟通之间相互作用研究有待深入，如细化手势类型，探讨其对ASD儿童未来语言沟通发展的影响；
对ASD儿童的认知水平评估，并在多种语言环境中检测手势的使用。本研究存在局限性：第一，虽已达到结构方程模型数据分析的基本要求，但样本量仍偏小；
第二，非语言认知能力可能与ASD儿童语言沟通发展相关，采用智龄匹配无法完全消除认知因素对语言沟通的影响，未来可直接评估研究对象认知水平并进行匹配；
第三，本研究是回顾性研究，无法描绘早期手势的发展轨迹及对未来语言沟通的预测作用；
第四，本研究关注了手势的发展情况，缺乏手势的使用频率和质量描述。上述研究不足之处，均是未来研究改进的方向。